CASOSCLNICOS

Micetomas, presentacin de dos casos con estudio clnico y antomo-patolgico

Mycetomas, report of two cases with clinical and pathologic study
Milagros Abad 1, Alfredo Chiclayo 2, Javier Arias Stella1.

RESUMEN
Se presentan dos casos de micetoma de miembro inferior; enfermedad de baja prevalencia en nuestro pas, cuyo reconocimiento y definicin etiolgica tiene implicancias teraputicas decisivas.

Palabras clave: Micetoma; Actinomicetos; Eumicetos.

SUMMARY
We report two cases of mycetomas of the leg, disease of low prevalence in our country. A good diagnosis and aetiology definition are essentials for therapeutic conduct.

Key words: Mycetoma; Actinomycetes; Eumycetes.

INTRODUCCIN Se denomina micetoma al sndrome antomo-clnico caracterizado por lesiones inflamatorias deformantes, no dolorosas y fistulares que comprometen al tejido cutneo, subcutneo, aponeurosis y hueso . E n e l 7 0 - 7 5 % de los casos afecta las extremidades inferiores por estar directamente expuestas a la infeccin, pero pueden comprometer tambin las manos u otras zonas corporales, y se relaciona con la costumbre de las personas de andar descalzos, sobretodo, en zonas tropicales 2 , 3. E s t e h b i t o ,
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tambin frecuente en zonas rurales de nuestro pas, explica que en nuestro medio se hayan reportado casos aislados 4 . Las lesiones son el resultado de la implantacin traumtica de un microorganismo del suelo que alcanza los tejidos y da lugar a abscesos, granulomas y fstulas, as como a estructuras granulares (granos) que son caractersticos de los diferentes agentes causales. Estos son una amplia variedad de bacterias (actinomicetos) y hon-

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I n s t i t u t o d e P a t o l o g a y B i o l o g a M o l e c u l a r Arias Stella, Lima, Per. Hospital Nacional Almanzor Aguinaga Asenjo EsSalud, Chiclayo, Per.

Correo electrnico: javierjr@ariasstella.com

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gos (eumicetos) saprofitos1,2 . Dado que el aspecto tumoral de las lesiones y los granos pueden confundirse con otras dolencias, se requiere efectuar un diagnstico diferencial a fin de establecer una estrategia teraputica especfica. Por ser una enfermedad de baja prevalencia en nuestro medio, nos ha parecido pertinente reportar dos casos que hemos podido estudiar recientemente.

CASOS CLNICOS Caso 1. Paciente mujer de 65 aos, ama de casa, procedente de Tcume, sin antecedentes de importancia. Desde hace 30 aos, posterior a traumatismo punzo-penetrante con astilla, presenta nodulaciones en pie izquierdo, inicialmente indoloras, que progresivamente aumentan en nmero. Despus de diez aos de enfermedad estas lesiones se ulceran y forman fstulas, drenando de ellas una secrecin densa de color amarillento. Adems se agrega dolor punzante, aumento de volumen y deformacin de pie izquierdo. Refiere haber recibido tratamiento mdico no especificado, sin mejorar. Al examen fsico se evidenci mltiples ndulos en el pie izquierdo con orificios fistulosos, de los cuales flua secrecin purulenta mezclada con grnulos amarillentos de aspecto de granos de arena asociado a edema, dolor y eritema perilesional. Pulso pedio no palpable. En regin inguinal izquierda se observaron ndulos de iguales caractersticas. En la radiografa regional hubo compromiso seo. El laboratorio revel leucocitosis y VSG aumentada. Ingresa por emergencia y por lo deformante de la lesin se decide AMPUTACIN SUPRACONDLEA DE MIEMBRO INFERIOR IZQUIERDO, la misma que recibimos en el l a b o r a t o r i o d e A n a t o m a P a t o l g i c a (Fotografa 1). Esta pieza quirrgica midi 45x20x9.5cm y en ella se observaron mltiples ndulos que medan entre 0.7 y 8cm de dimetro y comprometan dorso, planta de pie y regin distal de pierna izquierda, los cuales se mezclaban con reas esfaceladas y ulceradas. Al corte se evidenci mltiples grnulos blanco amarillentos de 0.1 a 0.2cm de dimetro, rodeados por material purulento y necrtico. Por separado se recibe tejido de regin inguinal izquierda que mide 5x3x2cm, de caractersticas similares a las ya descritas. La microscopa con H-E mostr epidermis con hiperqueratosis, paraqueratosis y costras serohemticas; y dermis con severo infiltrado inflamatorio mixto, con presencia de abscesos y granulomas que rodeaban a grnulos formados por hifas dispuestas en la periferia en imagen de sol radiante. Adems se evidenci el compromiso de hueso subyacente y de la masa en regin inguinal. Con la finalidad de estudiar esta estructura mictica y de diferenciarla de otros microorganismos (bacterianos) se realizaron cortes para las coloraciones
Fotografas 2 y 3. Se observa un actinomicetoma de contorno cartogrfico bien delimitado
con bacterias de forma filamentosa dispuestas en imagen de sol radiado. PAS 10X y 20X.

Fotografa 1. Producto de amputacin supracondlea de miembro inferior izquierdo con lesiones macroscpicas nodulares de color blanco amarillento.

PAS, Grocott, en los que se identific claramente el patrn cartogrfico del mismo y la respuesta fuertemente positiva a estas tinciones (Fotografas 2 y 3).

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Combinando

la

morfologa

los

resultados

se encontraban grnulos centrales donde se distinguan agregados de estructuras micticas micelares y conidias d i s p u e s t a s e n i m a g e n d e s o l r a d i a nte , f i b r o s i s y r e accin fagocitaria con pigmento hemtico en la periferia. Al igual que en el caso anterior se realizaron tinciones con PAS, Grocott y azul anciano, en los que se identific el patrn cartogrfico y la respuesta fuert e m e n t e p o s i t i v a a e s t a s c o l o r a c i o n e s (Fo t o g r a f a s 5 7 ). C o n e s t o s r e s u l t a d o s c o n c l u i m o s q u e s e t r a t a b a d e un cuadro de MICETOMA POR ACTINOMYCES. Aunque el acto quirrgico fue exitoso y la evolucin postoperatoria favorable, es importante comentar que el paciente pidi alta voluntaria y regreso a casa sin tratamiento mdico especfico por lo que la posibilidad de recidiva de la lesin es alta.

histoqumicos se concluy que estbamos frente a un cuadro de MICETOMA POR ACTINOMYCES. A la fecha la evolucin de la paciente ha sido favorable, recibiendo como tratamiento complementario antibiticos (cotrimozaxol). La intervencin quirrgica en este caso se justific por lo avanzado y deformante de la lesin, aunque se han encontrado reportes de regresin espontnea. Caso 2. Paciente varn de 60 aos, agricultor, procedente de Huancayo, sin antecedentes de importancia. Presenta desde hace siete aos una tumoracin en pie derecho, inicialmente indolora, de crecimiento progresivo y de la cual drena secrecin amarillenta densa. Ingresa al hospital para reseccin local del tumor. Al examen fsico se evidenci formacin tumoral multinodular en dorso de pie derecho, que mide 8x6x1.5cm aproximadamente, de bordes irregulares, poco mvil y que presenta solucin de continuidad en el borde posterior, del cual drena secrecin purulenta. El laboratorio revel leucocitosis y VSG aumentada. Se plantea el diagnstico clnico de tumor de partes blandas y se realiza la extirpacin quirrgica total. En el laboratorio recibimos un fragmento de tejido de color blanco grisceo que meda 7.5x5x1cm y pesaba 33g. Al corte se observ una superficie con mltiples ndulos amarillentos con centro negruzco; de consistencia firme (Fotografa 4).

Fotografa 5. Vista panormica del proceso inflamatorio perigranular. H-E 20X.

Fotografa 4. Superficie de corte de la tumoracin multinodular de pie en la que se observa

grnulos amarillentos de borde definidos, tpicos de micetoma.

La microscopa mostr, al igual que en el caso anterior, un severo infiltrado inflamatorio mixto, con presencia de micro-abscesos y granulomas, en medio del cual
Fotografa 6. Actinomicetoma clsico rodeado de denso infiltrado inflamatorio mixto.
H-E 40X.

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siendo ms raro despus de los 60 aos2 , 6. Es ms comn en personas que habitan en zonas rurales, principalmente campesinos, como pudo comprobarse en el segundo caso reportado por nosotros. El micetoma, sea actinomictico (bacterias) o eumictico (hongos verdaderos), es un proceso de afectacin generalmente unilateral, que se inicia como una ppula o ndulo indoloro en el sitio de la inoculacin. Luego aparecen nuevas lesiones y trayectos fistulosos que se intercomunican entre s, drenando en forma crnica granos de diferente color. Muchas veces invaden estructuras subyacentes, produciendo periostitis y osteomielitis. Al evolucionar forman cicatrices ms o menos retrctiles, fibrosis con hipo e hiperpigmentacin 2,5,6.
Fotografa 7. Con la tincin de plata se observa la reaccin de los polisacridos constituyentes del cemento de unin del actinomicetoma. H-E 40X.

Existen por lo menos 20 especies de actinomicetos y hongos superiores que pueden provocar micetomas, siendo los ms frecuentes los Actinomycetos: Nocardia brasiliensis y Actinomadura . stos se organizan en agre-

DISCUSIN El micetoma se ha reportado en diversas partes del mundo 3-9 y s e p r e s e n t a e n v a r i a d a s f o r m a s c l n i c a s : i n fecciones primarias agudas, crnicas o micetoma nocardial y diseminadas 3,10. L a e n f e r m e d a d a f e c t a p r i n c i palmente a hombres, en una proporcin de 3 4:1 en relacin con las mujeres; esta diferencia es mucho menor en nios. El rango de edad va entre 31 y 45 aos,

gados de hifas o filamentos bacterianos, constituyendo los grnulos que pueden ser de diferente tamao, color y consistencia dependiendo de la especie causante 10,11. Estas caractersticas permiten hacer la diferenciacin etiolgica, incluso desde las primeras observaciones clnicas (Cuadro 1). En los casos que hemos reportado vimos que los grnulos descritos fueron de color amarillento, que permite identificarlos como correspondientes al grupo de los actinomicetomas 4,5 .

Cuadro 1.

Caractersticas

morfolgicas

de

los

grnulos.

Categora

Color

Especie
Nocardia brasilensis asteroides somaliensis madurae pelltieri

Tamao
20 a 200 20 a 200 2mm 1 a 10mm 200 a 500

Consistencia
Blando Blando Duro Blando Firme Blando Blando Firme Firme

Blanco-amarillo Actinomicetos Amarillo Rojo

Nocardia S.

Actinomyce Actinomyce

Blanco Eumicetos Negro

Scedosporium Acremoniun Madurilla Madurilla sp madurae grises

500 a 2mm 500 a 1.5mm 1 a 5mm 1mm

Revisando las publicaciones realizadas en Amrica en pases como Mxico, Ecuador, Brasil y Venezuela, encontramos que la poblacin ms afectada fue la masculina, en su mayora del rea rural, siendo la zona orgnica ms comprometida el pie y el agente ms frecuentemente aislado la Nocardia b r a s i l i e n s i s5 - 9 . E n n u e s t r o p a s s e h a n r e p o r t a d o p o -

cos casos, siendo la mayor casustica la de Chvez10, con 16 pacientes (14 varones y 2 mujeres), tres procedentes de Piura, con lesiones en brazos y piernas, 12 de stos catalogados como eumicetomas, lo que difiere de lo encontrado en las otras series americanas. Con respecto a los casos presentados debemos subrayar que, en armona con lo descrito en la litera-

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tura, la presentacin fue en las extremidades inferiores. En cuanto a la procedencia un caso, al igual que la mayora de los reportados en nuestro medio, procede de la zona norte del Per. No hay coincidencia, sin embargo, con el agente patgeno que en nuestros casos correspondieron a actinomicetomas. En relacin con las manifestaciones y evolucin clnica nuestros casos coinciden con los reportes previos, que plantean que estas infecciones se instalan de forma lenta y progresiva, producen mltiples fstulas por donde segregan material granular y purulento, y pueden dejar un miembro intil por la gran destruccin de los tejidos, tanto seos como de part e s b l a n d a s1,5,9,10 . Dado que estas lesiones pueden confundirse con otros padecimientos, se requiere un buen diagnstico diferencial . Lavalle clasifica los procesos fistulosos de acuerdo a la presencia y tipo de grano, tipo de organismo causal y modo de inoculacin. En esta clasificacin, los procesos fistulosos los agrupa en tres clases: los micetomas, los paramicetomas y los p s e u d o m i c e t o m a s 6,11 . Aunque el diagnstico es bsicamente clnico, el cultivo del agente y la tincin de un corte histopatolgico son las herramientas ms rpidas y c o n f i a b l e s p a r a u n a p r e c i s i n d i a g n s t i c a 1,10,12 . C o m o hemos comprobado en nuestros casos, en el estudio microscpico se observan granulomas, con polimorfos nucleares, clulas plasmticas, linfocitos, histiocitos, clulas gigantes y neoformacin vascular. Habitualmente los granos son observados en medio de un absceso constituido por leucocitos polimorfonucleares
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y rodeados de las clulas descritas anteriormente. Fragmentos de granos pueden verse ocasionalmente dentro de los vasos sanguneos, lo que explicara la r a r a , p e r o p o s i b l e , d i s e m i n a c i n h e m a t g e n a 5,9-11 . P a l m a y c o l .1 , 1 2 c o m p a r a r o n l a c o n s t i t u c i n q u mica del cemento de unin en los granos producidos por Actinomadura y Nocardia c o n l a r e a c c i n d e l a quitina, protena estructural de los eumicetos. Como ellos, analizamos la historreaccin con PAS, azul alciano y Grocott, lo que nos condujo a concluir que estbamos delante de formas de actinomicetoma probablemente madurae. En este grupo se observan granos grandes de 1 a 10mm, sus filamentos se tien intensamente con hematoxilina y se distinguen con claridad 1,3,12. Su forma es cartogrfica, con un borde eosinfilo (pseudoclavas) que se dispone en imagen de sol radiado 1,2,10. Lo diferenciamos de Nocardia por la reaccin inflamatoria perigranular menos intensa en Actinoma dura y la ausencia de respuesta a la tincin azul alciano en nocardia. En el Cuadro 2 se presenta las caractersticas histoqumicas de los grnulos. El tratamiento depende del agente causal. Los actinomicetomas responden ms a los antimicrobianos que los eumicetomas. Se considera que el 90% de los primeros son curables con tratamiento mdico, aun con afectacin sea, y que el tratamiento quirrgico favorecera su diseminacin hematgena. Para eumicetomas pequeos se indica la reseccin local, pero los casos muy extensos pueden requerir amputacin. Debe complementarse con tratamiento mdico con azoles, el mismo que se prol o n g a r d e 4 a 2 4 m e s e s p a r a e v i t a r r e c i d i v a s4 .

Cuadro 2.

Caractersticas

histoqumicas

de

los

grnulos

Actinomadura
Morfologa H-E PAS Grocott Azul Reaccin Extrado y y anciano del color inflamatoria de: Palma A, Castrilln Rev L, Mex. Padilla C, Reyes Distribucin del borde Cartogrfico Violeta Magenta Negro Azul De + + F. Caracterizacin histoqumica de +++ +++ +++ +++ contraste

Nocardia
Arrionado Violeta Magenta Negro ++ +++ +++

Madurella
Geogrfico Violeta Vino Negro Negativo De ++ +++ +++ +++) contraste + a ++ por Actinomadura madurae, Nocardia brasiliensis

Negativo Uniforme +++ micetomas

(Marrn

modificado

Madurella

mycetomatis.

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