Introduccin

En 1941, Guild describi la estructura anatmica de los

paraganglios, pero fue sin embargo Rosenwasser, en 1945,
quin relata el primer caso de tumor reconocido como un
paraganglioma yugulotimpnico.
Se han utilizado distintos trminos en la literatura para
denominarlo: glomus, tumor glmico, quemodectomas,
paraganglioma, siendo la ms recomendable esta ltima
porque hace referencia a su origen histolgico.
Los paragangliomas son tumores benignos originados a
partir de un tejido especializado (paraganglios), formado por
un conglomerado de clulas no cromoafines dispersas por el
organismo, con un origen embriolgico en la cresta neural y
con probable funcin quimiorreceptora. La localizacin ms
frecuente en la cabeza y cuello, por orden de frecuencia, es a
nivel del cuerpo carotdeo, yugulotimpnicos y vagales.
Presentamos seis casos de paragangliomas yugulotim-
pnicos, analizando la utilidad de las pruebas diagnsticas
disponibles y los tratamientos aplicados.
Casos Clnicos
Caso 1
Varn de 78 aos de edad, con antecedentes EPOC e
intervenido de cataratas. Acude a nuestro servicio con cl-
nica de hipoacusia derecha de varios aos de evolucin, sin
otra sintomatologa. En la otoscopia se aprecia un abom-
bamiento de la membrana timpnica, hipervascularizada y
angiomatosa en su mitad superior. En la audiometra se
constata una hipoacusia de transmisin leve derecha. Ante
la sospecha de paraganglioma, se recurre a la realizacin
de una Tomografa Computerizada (TC) (Fig. 1) en la que
se observa masa en odo medio, tico y antro mastoideo.
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O.R.L. ARAGON2000; 3 (1) 27-31
Los paragangliomas (Fuma glmico) de cabeza y cuello son
tumores infrecuentes, que surgen del tejido de los para-
ganglios, con origen neuroectodrmico. Aunque son
tumores de crecimiento lento, tienen un comportamiento
biolgico similar a los tumores malignos.
Presentamos seis casos de paragangliomas: dos timpnicos
y cuatro yugulotimpnicos. La clnica de presentacin ms
precoz ha sido la de hipoacusia, siendo la ms caractersti-
ca el acfeno pulstil. Se han intervenido quirrgicamente
tres de ellos con aceptables resultados en cuanto a secue-
las y control local de la enfermedad. De los dos casos que
rechazaron la ciruga, uno es un paraganglioma gigante y
est en tratamiento con radioterapia y el otro, es de loca-
lizacin timpnica y se ha optado por una conducta expec-
tante. El caso restante, se trata de otro paraganglioma
gigante y va ser intervenido prximamente.
Paraganglioma timpnico /yugular /yugulotimpnico.
Glomus. Quemodectoma.
Paraganglioma timpanic / jugulare / jugulotimpanic.
Glomus. Chemodectoma.
PALABRAS CLAVE: KEY WORDS:
R E S U M E N S U M M A R Y
Paragangliomas (glomus tumors) of the head and neck
are rare tumors, arising from the paragangliomatous tis-
sue, with neuroectodermal origin. Paragangliomas are
recognized as benign tumors, but some show a biological
behavior similar to that of malignant lesions.
We report six patients with paragangliomas: two tympa-
nics and four jugulotympanics. Hearing loss is ussually the
first symptom, however pulsatile tinnitus is typical. Three
cases have been treated surgically with good success rates
and absence of local recidiva. Two patients refused sur-
gery treatment, one is a giant paraganglioma and is being
treated with radioterapy, and the other one, is localiced in
tympanic region, and we prefer an expectant attitude.
The last case, is another giant paraganglioma that will be
operated soon.
Paragangliom as
yugulotim pnicos.
Nuestra experiencia
A U T O R E S
Marn Garrido C
De Miguel Garca F
Naya Glvez MJ
Crmen Smperiz L
Hernndez Montero E
Damborenea Tajada J
Ortiz Garca A
*Servicio de Otorrinolaringologa
Hospital Universitario
Miguel Servet. Zaragoza
A U T O R E S
Figura 1: Caso 1. TAC: masa en odo medio, tico y antro mastoideo,
que respeta el espoln del muro del tico y el tegmen tmpani.
Respeta el espoln del muro del tico y el tegmen tmpani.
Tras la inyeccin de contraste se produce una intensa cap-
tacin, que es sugestiva de tumoracin de origen vascular.
Si bien con la TC parece existir proximidad con la vena
yugular interna, con la RM se confirma que se trata de un
paraganglioma timpnico, ya que no existe continuidad
entre la vena y el tumor. Comentado el caso en sesin cl-
nica, dado el tamao del tumor, la edad y la decisin del
paciente a no intervenirse, decidimos adoptar una conduc-
ta expectante y un seguimiento ambulatorio. Tras dos aos
no han existido cambios valorables.
Caso 2
Se trata de un varn de 60 aos de edad, con antece-
dentes de HTA y obesidad, que fue remitido desde hospital
comarcal con imagen en TC de masa en regin hipotimp-
nica, junto al promontorio coclear, que no produce altera-
ciones osteolticas ni se acompaa de prolongacin hacia
fosa yugular. Refiere antecedentes de otorrea en la infan-
cia y una clnica de acfeno pulstil de odo izquierdo de
un ao de evolucin que no ha progresado, con posterior
aparicin de hipoacusia. En la exploracin se observa una
masa vascularizada en hipotmpano, pulstil, en la mitad
anterior de la membrana timpnica, de color azul sonrosa-
do. En la audiometra aparece una hipoacusia de transmi-
sin leve de odo izquierdo y en impedanciometra se
observa un timpanograma plano, conservando el reflejo
estapedial. Ante la sospecha de paragangliona timpnico,
se procede a realizar una exresis de la lesin por va endo-
aural, y se constata la presencia de una tumoracin sonro-
sada, bien delimitada, asentada sobre promontorio e hipo-
tmpano. La anatoma patolgica confirma el diagnstico
de paraganglioma. La evolucin postquirrgica ha sido
buena, con ausencia de acfeno y pequea ganancia audi-
tiva. A los cinco aos de la intervencin se encuentra libre
de enfermedad.
Caso 3
Varn de 37 aos, sin antecedentes de inters, que refiere
hipoacusia izquierda de un ao de evolucin. En la otosco-
pia se aprecia formacin granulomatosa en tercio poste-
rior de membrana timpnica. Presenta una hipoacusia de
transmisin de 75 dB en odo izquierdo y un timpanogra-
ma plano. En TC (Fig. 2) se observa una masa en odo
medio que afecta epitmpano, antro mastoideo, sin ero-
sin de la cadena de huesecillos y abombamiento de la
membrana timpnica, que ocupa tambin el agujero yugu-
lar y se evidencia netamente tras inyeccin de contrate. En
RM podemos ver una masa que desde base de crneo y
foramen yugular se extiende ocupando la caja timpnica y
se realza tras la inyeccin de gadolinio. Los hallazgos son
sugestivos de Paraganglioma yugulotimpnico. En la arte-
riografa aparece una lesin vascular sugestiva de para-
ganglioma, dependiente de la arteria farngea ascendente.
Tras la cateterizacin selectiva de dicha arteria, se emboli-
za consiguiendo una completa desvascularizacin del
tumor. A los seis das se realiza una petrosectoma subtotal
por va infratemporal y exresis de la tumoracin. Durante
el postoperatorio presenta una paresia facial que remite
completamente y una hipoacusia similar a la previa. En los
controles posteriores no se ha constatado recidiva.
Caso 4
Mujer de 41 aos de edad, remitida desde otro centro,
que presenta en odo derecho un acfeno pulstil de
catorce meses de evolucin, prdida de audicin leve, cefa-
leas frecuentes y episodios de vrtigo. En la otoscopia se
observa una protusin en hipotmpano, sonrosada y puls-
til. Tiene hipoacusia de transmisin leve-moderada y un
timpanograma plano. En las pruebas de imagen (TC,RM) se
aprecia una masa en agujero rasgado posterior, que desde
vena yugular interna, ocupa odo medio y se prolonga cau-
dalmente hacia regin cervical. La arteriografa (Fig. 3) es
tpica de glomus, con vascularizacin dependiente de la
arteria farngea ascendente y de ramas colaterales de la
arteria occipital. Con la embolizacin, mediante cateteriza-
cin selectiva, se consigue el cierre del 95% de la vasculari-
zacin macroscpica tumoral. A los cinco das se procede a
una petrosectoma subtotal por va infratemporal extir-
pando la lesin en su totalidad. Como secuelas postquirr-
gicas, la paciente presenta parlisis facial perifrica dere-
cha e hipoacusia severa, habindose conseguido la desapa-
ricin del acfeno.
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Trabajo de Investigacin y Clnica Aplicada - Paragangliomas Yugulotimpnicos - nuestra experiencia
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Figura 2: Caso 3. TAC: masa en odo medio que afecta a epitmpano,
antro mastoideo, sin erosin de la cadena de huesecillos y abomba-
miento de la membrana timpnica, que ocupa tambin el agujero
yugular.
Figura 3: Caso 4. A) Arteriografa tpica de glomus, vascularizacin
dependiente de la arteria farngea ascendente y de ramas colaterales
de la arteria occipital. B) Tras embolizacin, mediante cateterizacin
selectiva, se consigue el cierre del 95% de la vascularizacin macrosc-
pica tumoral.
Caso 5
Mujer de 36 aos, remitida desde otro centro, dnde
fue diagnosticada de glomus yugulotimpnico izquierdo
haca 5 aos y tratada con embolizacin y radioterapia. En
nuestra exploracin presenta una parlisis facial perifrica
izquierda y afectacin de III par craneal ipsilateral, con
imposibilidad para cerrar el prpado y estrabismo. En TC
(Fig.4) se aprecia extensa tumoracin en peasco izquier-
do, que parte del agujero rasgado posterior, destruye y
ocupa el odo medio y se extiende por delante hacia el cli-
vus, pared posterior del seno esfenoidal y fosa temporal.
Por detrs, hacia el seno sigmoide, lateralmente ocupa el
CAE y erosiona su pared anterior. En la RM se aprecia la
misma destruccin, adems se observa una extensin a
endocrneo, que contacta y desplaza el tronco cerebral. La
vascularizacin de la tumoracin (Fig. 5), segn la arterio-
grafa, depende de varias arterias aferentes: farngea
ascendente, occipital, una arteria anmala que sale de la
bifurcacin carotdea y una rama de la arteria menngea
media. En una primera embolizacin se consigue desvascu-
larizar el 60% de la tumoracin, y en una segunda, reali-
zada a los 7 das, se lleg al 100%. La paciente est pen-
diente de intervencin quirrgica mediante abordaje com-
binado de ORL y Neurociruga.
Caso 6
Mujer 67 aos de edad, con antecedentes de mastoi-
dectoma radical de odo derecho haca veinte aos. Hace
trece aos acudi a urgencias por otorragia derecha. En la
otoscopia se observ una masa vegetante que ocupaba la
cavidad de radical. Se le realiz una biopsia y se le solicit
TC y RM. La anatoma patolgica inform de material que-
ratsico y tejido de granulacin ulcerado. En TC se observ
la excavacin consecutiva a la intervencin quirrgica pre-
via, con ocupacin de la cavidad y del CAE. La RM mostra-
ba una ocupacin del CAE, caja del tmpano y cavidad mas-
toidea. La arteriografa revelaba una lesin vascular tpica
de glomus. Ante la sospecha de paraganglioma timpnico,
se propuso intervencin, pero la paciente la rechaz, no
acudiendo a los controles posteriores. A los seis aos acude
de nuevo a nuestro servicio de urgencia por otorragia y
parlisis facial derecha. En el CAE se observa una tumora-
cin de aspecto granulomatoso-vascular que protuye en su
orificio externo. En TAC (Fig.6) existe voluminosa masa en
el peasco derecho, que se realza intensamente con con-
traste. Afecta al agujero yugular, caja del tmpano, dnde
destruye el vestbulo y erosiona la porcin ms medial de
los canales semicirculares lateral y posterior. Se extiende al
CAI, cuyas paredes destruye, y por delante invade el canal
carotdeo y el pex petroso. Ocupa el CAE, con erosin de
l a pared anteri or del mi smo y mastoi des i psi l ateral .
Comentado el caso en la Unidad de Ciruga de Base de
Crneo se decide proponer una solucin quirrgica. Dado
que la paciente rechaza la intervencin y la embolizacin,
se remite al Servicio de Radioterapia para tratamiento
paliativo.
Discusin
Se considera a los tumores del glomus yugular o para-
gangliomas yugulo-timpnicos como tumores derivados
del neuroectodermo que reproducen el patrn histolgico
del paraganglio normal.
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Trabajo de Investigacin y Clnica Aplicada - Paragangliomas Yugulotimpnicos - nuestra experiencia
Figura 5: Caso 5. A) Arteriografa que depende de varias arterias aferen-
tes: farngea ascendente, occipital, una arteria anmala que sale de la
bifurcacin carotdea y de una rama de la arteria menngea media. B) Con
la embolizacin se consigue desvascularizar el 100% de la tumoracin.
Figura 4: Caso 5. TAC: extensa tumoracin en peasco izquierdo, que
parte del agujero rasgado posterior, destruye y ocupa el odo medio. Se
extiende por delante hacia el clivus, pared posterior del seno esfenoidal
y hacia fosa temporal. Por detrs hacia el seno sigmoide, y lateralmen-
te ocupa el CAE y erosiona su pared anterior.
Figura 6: Caso 6. TAC: voluminosa masa en el peasco derecho, que se
realza intensamente con contraste. Afecta al agujero yugular, caja del
tmpano, dnde destruye el vestbulo y erosiona la porcin ms medial
de los canales semicirculares lateral y posterior. Se extiende al CAI, cuyas
paredes destruye, y por delante invade el canal carotdeo y el pex
petroso. Ocupa el CAE, con erosin de la pared anterior del mismo y
mastoides ipsilateral.
Son tumores benignos, de crecimiento lento, pero pue-
den llegar a tener un comportamiento biolgico similar a
los malignos, con recurrencias, patrn de crecimiento inva-
sivo, e incluso metstasis, aunque stas son muy raras. En
nuestros casos hemos comprobado los distintos grados de
agresividad que puede tener este tumor.
La localizacin por orden de frecuencia en cabeza y
cuello son: cuerpo carotdeo, yugulotimpnicos, vagales, y
ms raros larngeos, orbitarios, nasosinusales. Dentro de
los yugulotimpnicos destaca la localizacin a nivel del
golfo de la yugular interna y en el plexo timpnico.
Destaca en el sexo femenino (4/1) y se presenta en edades
medias de la vida, siendo nuestra media de 5316 y el rango
36-78.
Los fomas mltiples se ven en aproximadamente el
10% de los casos (1), siendo los yugulotimpnicos y vagales
los que tienen ms tendencia a la multicentalidad. Las for-
mas familiares (herencia autosmica dominante) aparecen
en un 10%, siendo los que presentan un mayor riesgo en
cuanto a multifocalidad y malignizacin (2).
Segn la Clasificacin de Glasscock y Jackson, los para-
gangliomas se dividen, segn la localizacin inicial, en tim-
pnicos y en yugulares. En los timpnicos predomina la sin-
tomatologa otolgica, siendo la clnica ms frecuente la
hipoacusia junto a sensacin de taponamiento, pero lo ms
caracterstico de esta patologa es el acfeno pulstil y sin-
crnico con el pulso. Tambin puede dar lugar, en depen-
dencia de la extensin, a otorragia, hipoacusia de percep-
cin, otorrea crnica y afectacin del VII par.
Si se trata de un paraganglioma localizado en el golfo
de la yugular, puede dar lugar al Sndrome Condleorrasgado
Posterior o de Sicard-Collet si existe afectacin de los cua-
tro ltimos pares craneales, o bien, al Sndrome Rasgado
Posterior o de Vernet, cuando se respeta el hipogloso
mayor a su salida por el condleo anterior.
Es caracterstico hallar en la otoscopia un abomba-
miento y enrojecimiento de la membrana, o bien una masa
poliposa en CAE, pulstil, redondeada, de color rojizo y
fcilmente sangrante. Es tpico el Signo de la Pulsacin o
de Brown que consiste en anular las pulsaciones y provocar
la palidez de la lesin al comprimir el aire del CAE con el
espculo de Siegle, o bien, con la presin sobre la cartida
homolateral, fenmeno que no ocurre en los plipos vul-
gares.
La audiometra puede oscilar desde la normalidad
hasta la cofosis y en la impedanciometra, el timpanogra-
ma suele ser plano, por la ocupacin del odo medio, pero
lo caracterstico es la forma mellada, al reflejar el pulso. Es
importante realizar un estudio neurolgico completo, a fin
de descatar la afectacin de los pares craneales, sobretodo
el VII, IX, X, XI y XII.
En ocasiones, estos tumores tienen un carcter secreto-
rio que puede ser detectado con pruebas de laboratorio,
recomendando algunos autores el realizar de forma siste-
mtica un screening urinario (3) para la deteccin de nive-
les elevados de catecolaminas y de cido 5-hidroxi-indol-
actico (5-HIAA), o exclusivamente por medios histoqumi-
cos sobre la pieza de reseccin. Estas determinaciones son
importantes con vistas a la preparacin anestsica.
La Tomografa Computerizada nos permite valorar la
destruccin sea, siendo la Resonancia Magntica ms til
en la delimitacin de la extensin tumoral y en las recidi-
vas. Sin embargo, la Arteriografa, adems de confirmar el
diagnstico de tumoracin vascular, es de gran ayuda en el
preoperatorio ya que identifica el pedculo vascular nutri-
cio; as, es posible embolizarlo o ligarlo al inicio de la inter-
vencin quirrgica, y permitir una exresis ms sencilla y
exange; debe ser bilateral para descartar la existencia de
tumores mul ti cntri cos. La vascul ari zaci n nutri ente
depende ms frecuentemente de la arteria farngea ascen-
dente, como ocurra en nuestros casos, y a medida que son
tumoraciones ms extensas, se suma la aferencia de otras
ramas.
Muros (4) comprob que la Escintigrafa con 111 In-
Pentatreotido permite llegar con mayor precisin al diag-
nstico y localizacin de los quemodectomas, que la reali-
zada con 1231- Metaiodobencilguanidina (1231-MIBG).
Ambas nos sugieren el origen neuroendocrino aportando
informacin funcional importante, sin embargo, la escinti-
grafa con 111 In-Pentatreotido permite una buena clasifi-
cacin de los pacientes con y sin receptores de somatosta-
tina, de cara a la aplicacin farmacolgica con anlogos de
somatostatina, que reducen el volumen tumoral e inhiben
el crecimiento, en los tumores inoperables.
Debemos realizar el diagnstico diferencial con otras
patologas que dan imagen otoscpica pulstil similar
como son el bulbo de la yugular dehiscente o prominente
en hipotmpano (5), cartida aberrante, angioma, aneuris-
ma de la cartida interna, o bien, con lesiones ocupantes
de odo medio como plipo, carcinoma u otitis supurativa
crnica.
El tratamiento de eleccin es el quirrgico. Se debe rea-
lizar una extirpacin completa, y utilizar la va ms ade-
cuada segn el grado de extensin de la tumoracin, que
puede ir desde un abordaje endometico a una va infra-
temporal ampliada. En los tumores extensos existe mayor
dificultad en la reseccin completa y se incrementa el ries-
go de lesionar los nervios craneales (6), por tanto, se debe
realizar una adaptacin individualizada y combinar incisio-
nes multidireccionales que permitan resecar toda la tumo-
racin con la menor morbilidad posible (7). Se puede reali-
zar reconstruccin del bulbo de la yugular con injerto de
vena safena, sobretodo en aquellos pacientes en que la
reseccin del seno sigmoide puede llegar a ocasionar serias
consecuencias (8), o bien, realizar un puente con el falopio
para preservar el nervio facial en la extirpacin de tumores
del agujero yugular (9).
La embolizacin es beneficiosa previa a la ciruga (10),
pero como tratamiento nico, su efectividad es escasa, slo
excepcionalmente reduce ms del 75% de la masa tumoral,
y en un tiempo variable existe repermeabilizacin vascular.
Algunos autores la rechazan ya que disminuye las posibili-
dades de diseccin subadventicial (11) y no est exenta de
complicaciones, como es la parlisis facial despus de la
embolizacin previa a la intervencin quirrgica (12).
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Aunque clsicamente se considera una tumoracin
radioresistente, para algunos autores la radioterapia redu-
ce la vascularizacin y temporalmente detiene el creci-
miento de la lesin. Por tanto, no es curativo, pero est
indicada como tratamiento paliativo en pacientes con
edad avanzada, con contraindicacin anestsica o tumor
residual tras ciruga. La quimioterapia no es til y la radio-
ciruga esterotxica est siendo probada por algunos auto-
res como Lisck y Foote, comprobando que es una tcnica
segura y sin morbilidad aguda, y aunque no reduce total-
mente el volumen en la mayora de los pacientes tratados
(13), s desciende la intensidad de la sintomatologa y el
tamao permanece estable, lo que sugiere que puede ser
una terapetica muy prometedora en los paragangliomas
yugulares (14).
Estudios realizados por Gosepath y ms recientemente
por Held, han encontrado ciertos marcadores biolgicos
que pueden evaluar el comportamiento biolgico de estos
tumores y determinar, por tanto, su pronostico. Tras un
estudio cuantitativo del DNA, se han detectado tres patro-
nes segn la ploida celular, siendo el DNA tipo III el de
peor pronstico, compuesto por clulas aneuploides (15).
Dependiendo de la localizacin de estos tumores, existen
diferencias en la biologa tumoral con una alta prolifera-
cin y un alto nmero de tumores aneuploides en los loca-
lizados en la regin carotdea, sugiriendo un comporta-
miento ms agresivo, en comparacin con los de localiza-
cin yugulotimpnica (16).
Conclusiones
1- Las tcnicas de imagen son necesarias para establecer la
extensin, caractersticas, destruccin de estructuras
adyacentes, no siendo imprescindible la biopsia para
llegar al diagnstico.
2- La ciruga es el nico tratamiento curativo y por tanto,
el de eleccin.
3- La embolizacin previa a la intervencin quirrgica es
muy til para facilitar la reseccin completa de la
tumoracin.
4- A pesar de ser una tumoracin benigna y de crecimien-
to lento, dejado a su evolucin, sin tratamiento, puede
llegar a producir destrucciones muy severas, como as
ha ocurrido en nuestros dos ltimos casos.
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Correspondencia
- Dra. Cristina Marn Garrido
Gran Va, 24 - 5. dcha.
50005 ZARAGOZA
31
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